Carta cienꢁꢂca | Scienꢀꢂc leꢃer  
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Rev Argent Cir. 2024;116(2):152-156 - hꢀp://dx.doi.org/10.25132/raac.v116.n2.1721  
De trastorno neuropsiquiátrico a insulinoma, corrección diagnósꢀca y  
resolución mediante resección pancreáꢀca mayor  
From a neuropsychiatric disorder to the correct diagnosis of insulinoma resolved by major pancreaꢀc  
resecꢀon  
Mateo Poupard1 , Juan P. Beligoy2 , Ruth A. Zamudio Parry3 , Enrique L. Icardo1 , Gustavo E. Schmidt1  
1
. Servicio de Ciru- RESUMEN  
gía General, sector  
Hepatobiliopancreáꢀca, El insulinoma es un tumor pancreáꢀco poco frecuente con una incidencia del 0,4%, generalmente  
Hospital Escuela Gral. benigno. Se presenta más frecuentemente en mujeres con una relación 2:1. Es el tumor neuroendocrino  
José F. de San Marꢀn, funcionante más común del páncreas1, responsable del 70 al 75% de hiperinsulinemía en la prácꢀca  
Corrientes, Argenꢀna.  
clínica. El diagnósꢀco suele representar un desaꢁo, y el retraso diagnósꢀco poner en riesgo la vida del  
Grupo Quirúrgico HPB  
paciente. El tratamiento quirúrgico es curaꢀvo en más del 90% de los casos; la tácꢀca conservadora,  
NEA.  
. Servicio de Clíni-  
siempre que sea posible, es la de elección. Informamos acerca de una duodenopancreatectomía  
2
cefálica (DPC) por insulinoma en un paciente de sexo masculino, con mala interpretación diagnósꢀca  
previa de enfermedad neuropsiquiátrica y tratado con anꢀconvulsivantes.  
ca Médica, Hospital  
Escuela Gral. José F. de  
San Marꢀn, Corrientes,  
Argenꢀna.  
Palabras clave: insulinoma, duodenopancreatectomía cefálica, retraso diagnósꢁco, hiperinsulinismo,  
anꢁconvulsivantes, error médico.  
3
. Servicio de Anatomía  
Patológica, Hospital  
Escuela Gral. José F. de ABSTRACT  
San Marꢀn, Corrientes,  
Insulinomasarerarepancreaꢀctumorsusuallybenignwithanincidenceof0.4%.Theyaremorecommon  
in women with a female-to-male raꢀo of 2:1. It is the most common funcꢀoning neuroendocrine tumor  
Argenꢀna.  
Los autores declaran no of the pancreas and is responsible for 70-75% of hyperinsulinemia in clinical pracꢀce1. The diagnosis  
tener conflictos is oꢂen a challenge, and a delay in diagnosis can have serious consequences for the paꢀent. Surgical  
de interés. treatment is curaꢀve in more than 90% of cases, and the conservaꢀve approach is the treatment of  
Conflicts of interest  
choice whenever possible. We report the case of a cephalic pancreaꢀcoduodenectomy (CPD) due to  
None declared.  
an insulinoma in a male paꢀent with a previous misdiagnosis of a neuropsychiatric disorder treated  
with anꢀconvulsants.  
Correspondencia  
Correspondence:  
Mateo Poupard  
E-mail:  
Keywords:insulinoma, cephalic pancreaꢁcoduodenectomy, hyperinsulinism, anꢁconvulsants, medical error,  
mateopoupard@gmail.  
com  
Recibido | Received  
2
5-04-23  
Aceptado | Accepted ID ORCID: Mateo Poupard, 0000-0002-9272-9792; Juan P. Beligoy, 0000-0002-3518-3121; Ruth A. Zamudio Parry,  
2-06-23 0000-0002-4990-0283; Enrique L. Icardo, 0000-0003-0408-5163; Gustavo E. Schmidt, 0000-0002-7125-5495.  
2
El insulinoma es un tumor de baja incidencia, que habitualmente la presentación clínica es de forma  
aunque el más frecuente de los tumores funcionantes tan dispar como diversa, desde convulsiones hasta un  
del páncreas. En su gran mayoría (90%) son de carácter accidente automovilísꢀco con amnesia episódica, por  
benigno, únicos, y menores de 2 cm de diámetro. Se lo que el especialista debe tener un elevado índice de  
2
distribuyen uniformemente por toda la glándula. Este sospecha . Presentamos una DPC por insulinoma en un  
tumor puede ser parte del síndrome de neoplasia en- paciente de sexo masculino con diagnósꢀco previo de  
docrina múlꢀple ꢀpo 1 (MEN-1), en cuyo caso los tumo- enfermedad neuropsiquiátrica a los 14 meses de inicia-  
2
res casi siempre son múlꢀples .  
do el cuadro y medicado con fármacos anꢀconvulsivan-  
Los portadores pueden presentar síntomas tes durante ocho meses antes de consultar en nuestra  
adrenérgicos inespecíficos, que incluyen ansiedad, su- Insꢀtución.  
doración y palpitaciones, y, de forma más esporádica,  
Presentamos un varón de 49 años, sin antece-  
manifestaciones de hiperinsulinismo endógeno orgáni- dentes médicos conocidos, que refiere iniciar su cua-  
co verdadero, que se caracteriza por síntomas neuro- dro en marzo del año 2021 con sudoración profusa de  
glucopénicos que incluyen confusión, amnesia, altera- predominio nocturno y episodios sincopales de predo-  
ciones visuales, convulsiones y coma.  
minio maꢀnal, con amnesia del episodio. Por tal moꢀ-  
El reconocimiento de los síntomas neuroglu- vo es trasladado al Servicio de Urgencias Médicas más  
copénicos debería desencadenar la invesꢀgación sis- cercano, e interpretado el cuadro como deshidratación.  
temáꢀca; sin embargo, esto no suele ser la regla, ya No obstante, persiste con sudoración, astenia, mareos  
Poupard M y cols. De trastorno neuropsiquiátrico a insulinoma. Rev Argent Cir. 2024;116(2):152-156  
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sobre todo maꢀnales; el cuadro se agrava a los 6 meses epigastrio e hipocondrio derecho, línea hemiclavicular,  
con un nuevo episodio sincopal, y se constata hipoglu- y un trocar de 10 mm en hipocondrio izquierdo, línea  
cemia. El ecocardiograma y la ecograꢁa Doppler de va- hemiclavicular. Se procede a realizar maniobra de Vou-  
sos del cuello evidencian aterosclerosis caroꢃdea leve, trin-Kocher con LigaSure® y exploración de la retrocavi-  
sin signos de obstrucción hemodinámica significaꢀva. dad de los epiplones. Se efectúa pequeña incisión sub-  
El dosaje de insulina 29 uU/mL se encuentra dentro de costal por donde se realiza ecograꢁa intraoperatoria de  
rangos normales. Recibe diagnósꢀco de cuadro neu- toda la glándula pancreáꢀca, observándose lesión úni-  
ropsiquiátrico por Psiquiatría e inicia tratamiento con ca, intrapancreáꢀca, en región cefálica, en contacto con  
leveꢀracetam 1000 mg/día.  
conducto pancreáꢀco principal, de aproximadamen-  
A los 14 meses presenta nuevo episodio sinco- te 2 cm. Frente a la imposibilidad de enucleación se  
pal durante la jornada laboral, y es trasladado al Depar- convierte a cirugía abierta con el objeꢀvo de efectuar  
tamento de Urgencias del Hospital José F. De San Mar- DPC. Se realiza incisión subcostal derecha ampliada,  
ꢃn con valores de glucemia de 27 mg/dL al momento liberación del ligamento gastrocólico, idenꢀficación y  
del ingreso; se decide su internación en Servicio de sección de vasos gastro epiploicos derechos. Disección  
Clínica Médica.  
y reparo de vía biliar, individualización de arteria gas-  
Los laboratorios evidencian hipoglucemias ma- troduodenal (AGD). Idenꢀficación de vena mesentérica  
nales (6 a.m. a 8 a.m.) de entre 35 y 51 mg/dL, que superior (VMS) y disección roma por cara posterior del  
enden a normalizarse luego de la ingesta y se manꢀe- istmo pancreáꢀco hasta el borde superior. Se procede  
ꢀ
ꢀ
nen en valores normales el resto del día.  
a ligadura y sección de la AGD; se completa DPC con  
Durante episodio de hipoglucemia de 37 mg/ preservación del píloro, exéresis de pieza quirúrgica, re-  
dL se solicita insulina basal: 59 uU/mL. Pépꢀdo C: 6,3 construcción en Y de Roux en un asa transmesocolóni-  
ng/dL (VR 1,1-5,0); ACTH: 35 pg/mL (VR 9-46); corꢀsol ca, anastomosis pancreato-yeyunal ducto-mucosa con  
matuꢀno: 16 μg /dL (VR 5-25).  
Prolene® 6-0, hepáꢀco-yeyuno anastomosis por Prole-  
La tomograꢁa axial computarizada (TAC) de ne® 5-0, gastro-entero anastomosis con Prolene® 3-0, y  
abdomen y pelvis no evidencian alteraciones de rele- drenaje posterior y otro anterior a anastomosis biliar y  
vancia. y en la resonancia nuclear magnéꢀca (RNM) se pancreato-yeyunal.  
disꢀngue en la región cefálica de la glándula pancreá-  
En el período posoperatorio inmediato pasa a  
ꢀ
ca, una imagen redondeada que mide 15 mm, lige- la Unidad de Terapia Intensiva, lúcido, extubado con ca-  
ramente heterogénea en secuencia T2 e hiperintensa téter peridural de analgesia. Pasa a sala general a las 16  
er  
en secuencia T1, que muestra realce homogéneo tras horas, recibe dieta vía oral a las 48 horas, al 3. día po-  
la administración de contraste intravenoso, compaꢀble soperatorio se constata ꢁstula biliar de bajo débito que  
con insulinoma (Fig.1).  
se exterioriza completamente por drenaje ubicado pos-  
o
Es evaluado por el Sector HPB del Servicio de terior a anastomosis. El 4. día presenta registro febril,  
Cirugía General, y se decide conducta quirúrgica; la disnea y desaturación; la TAC de tórax y abdomen evi-  
conducta propuesta es la enucleación laparoscópica dencia únicamente neumonía bilateral. Se realizan he-  
vs. DPC. Inicio del procedimiento con paciente en po- moculꢀvos e inicia tratamiento con tazonam 4,5 g cada  
sición de Lloyd Davis, Trendelenburg inverꢀda y rota- 6 horas durante 14 días. El drenaje anterior se reꢀra el  
ción izquierda a 45 grados. Cirujano entre las piernas día 10 del posoperatorio al no tener débito por más de  
del paciente, primer ayudante a la derecha y segundo 48 horas. Egreso hospitalario una vez cumplido el trata-  
ayudante a la izquierda de este. Neumoperitoneo con miento anꢀbióꢀco. El drenaje posterior, ya agotado, se  
técnica cerrada a 12 mm Hg, laparoscopía exploratoria reꢀra al día 24 del posoperatorio y con ecograꢁa donde  
por trocar umbilical, sin observar lesiones en peritoneo no se constatan colecciones residuales. El Informe de  
ni en otros órganos. Se colocan 2 trócares de 5 mm en Anatomía Patológica indica: insulinoma bien diferencia-  
■
FIGURA 1  
RNM de abdomen con gadolinio, flecha:  
insulinoma. A: Axial, T1 con supresión  
grasa; se observa imagen nodular hipoin-  
tensa. B: Axial, T2; se observa imagen no-  
dular hipertensa  
1
54  
Poupard M y cols. De trastorno neuropsiquiátrico a insulinoma. Rev Argent Cir. 2024;116(2):152-156  
do de 1,5 cm, margen quirúrgico más próximo de 2 cm y es habitual el retraso diagnósꢀco debido a la baja fre-  
Fig. 2). Presentó resolución sintomatológica completa cuencia de ataques sintomáꢀcos, ya que usualmente  
(
y normalización de los valores de laboratorio hasta el estos son evitados con la ingesta frecuente. Boukhman  
o
4
. mes.  
y cols. informan que la duración de los síntomas antes  
La presencia de la tríada de Whipple (hipoglu- del diagnósꢀco, en una serie de 60 pacientes, varió des-  
cemia, síntomas neuroglucopénicos y alivio sintomáꢀco de una hora en un recién nacido hasta 34 años (media  
tras administración de glucosa) nos orienta en el diag- de 3,8 años), de los cuales al menos 6 pacientes esta-  
nósꢀco de hiperinsulinismo endógeno. La evaluación ban recibiendo tratamiento psiquiátrico.  
bioquímica posterior, que incluye niveles bajos de gluce-  
En 1929 se informa una resección quirúrgi-  
mia, elevados de insulina, proinsulina y pépꢀdo C, ayu- ca pancreáꢀca mayor por Roscoe Graham, seguida de  
5
dará a abordar el diagnósꢀco de insulinoma, y los mé- curación . Progresivamente la cirugía conservadora se  
3
todos de imagen lo confirmarán y localizarán el tumor . posicionó como el tratamiento de elección al reducir  
Estos tumores suelen manifestarse con sín- el riesgo de diabetes mellitus, ꢁstulas complicadas y  
tomas neuroglucopénicos como confusión, amnesia, reoperaciones; a su vez reduce el ꢀempo de estadía  
2
,6  
alteraciones visuales, convulsiones, que pueden inter- hospitalaria y mortalidad .  
pretarse erróneamente como epilepsia, incluso sobre  
Informamos acerca de un paciente con diag-  
la base de las caracterísꢀcas electroencefalográficas e nósꢀco tardío de insulinoma, evidenciado por RNM,  
imagenológicas. El diagnósꢀco erróneo retrasa el tra- 14 meses después del inicio sintomáꢀco, tratado como  
tamiento, aumentando el riesgo de déficit neurológico enfermo neuropsiquiátrico, con resolución sintomáꢀca  
permanente y hasta coma seguido de muerte.  
completa posterior a la interpretación diagnósꢀca acer-  
El insulinoma requiere una sospecha elevada, tada y consecuente resección pancreáꢀca mayor.  
■
FIGURA 2  
Insulinoma. Microscopia (Magnificación A: 4×; B: 10×; C: 40×). Tinción hematoxilina-eosina. Células de pequeño tamaño, con núcleos uniformes  
y cuboidales, citoplasma granular eosinófilo en patrón sólido y trabecular. Coexiste material amiloide  
■
ENGLISH VERSION  
Insulinomas, although rare, are by far the  
It is recommended that the presence of  
most common pancreaꢀc endocrine tumors. Most neuroglycopenic symptoms prompt a systemaꢀc work-  
insulinomas (90%) are benign and solitary tumors, with up. However, this is not always the case, as the clinical  
a diameter < 2 cm and uniform distribuꢀon throughout presentaꢀon can vary considerably, from a seizure to  
the gland. This tumor may be a part of the mulꢀple a car accident with episodic amnesia. Therefore, the  
2
endocrine neoplasia type 1 (MEN-1) syndrome, in diagnosis requires high level of suspicion . We report  
which case the tumors are almost always mulꢀple.  
the case of a cephalic pancreaꢀcoduodenectomy (CPD)  
The clinical picture includes non-specific due to an insulinoma in a male paꢀent with a previous  
adrenergic symptoms such as anxiety, sweaꢀng, and diagnosis of a neuropsychiatric disorder performed 14  
palpitaꢀons. There are also sporadic manifestaꢀons of months aꢂer the onset of symptoms and treated with  
true organic endogenous hyperinsulinism, which are anꢀconvulsants for eight months before consulꢀng our  
characterized by neuroglycopenic symptoms such as insꢀtuꢀon.  
confusion, amnesia, visual disturbances, seizures, and  
coma.  
In March 2021,  
a 49-year-old otherwise  
healthy male paꢀent presented profuse sweaꢀng,  
Poupard M y cols. De trastorno neuropsiquiátrico a insulinoma. Rev Argent Cir. 2024;116(2):152-156  
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predominantly at night, and episodes of syncope, at a 45-degree ꢀlt in leꢂ semi-lateral decubitus.  
predominantly in the morning with amnesia of the The surgeon stood between both paꢀent’s legs, the  
episode. He was transferred to the nearest emergency first assistant on the surgeon’s right and the second  
department where a diagnosis of dehydraꢀon was assistant on his/her leꢂ. The closed technique was  
made. However, he conꢀnued to experience sweaꢀng, used for creaꢀng pneumoperitoneum set at a pressure  
asthenia, and dizziness, parꢀcularly in the morning. of 12 mm Hg. Laparocopic exploraꢀon was performed  
Aꢂer six months, the condiꢀon worsened with a new through an umbilical trocar. The peritoneum and the  
episode of syncope associated with hypoglycemia. other organs had no lesions. Two 5-mm trocars were  
The paꢀent underwent Doppler echocardiography inserted in the epigastrium and right hypochondriac  
and caroꢀd artery ultrasound which showed mild, region in the mid-clavicular line, and one 10-mm trocar  
non-significant caroꢀd artery stenosis. Insulin levels was inserted in the leꢂ hypochondriac region and mid-  
were within normal ranges (29 uU/mL). He was clavicular line. Aꢂer performing the Vautrin-Kocher  
evaluated by psychiatrists who made the diagnosis of maneuver, the omentum was divided using LigaSure™  
a neuropsychiatric disorder and was medicated with sealing device and the omental bursa was explored.  
leveꢀracetam 1000 mg/day.  
An intraoperaꢀve ultrasound of the enꢀre pancreas  
Fourteen months later, he presented a new was performed through a small subcostal incision. The  
episode of syncope while working and was transferred examinaꢀon revealed a single 2-cm lesion in the head of  
to the emergency department of Hospital José F. de San the pancreas in contact with the main pancreaꢀc duct.  
Marꢃn. On admission, as his blood glucose level was 27 As enucleaꢀon was not possible, conversion to open  
mg/dL, he was admiꢄed to the internal medicine ward. surgery was decided to perform CDP. Laparotomy was  
The laboratory tests showed hypoglycemia performed with an extended right subcostal incision.  
between 35 and 51 mg/dL in the morning (6 am to 8 The gastrocolic ligament was released and the right  
am) with a trend toward normalizaꢀon aꢂer meals and gastroepiploic vessels were idenꢀfied and dissected.  
normal values during the rest of the day.  
The bile duct was dissected, a tape was placed as  
During an episode of hypoglycemia of 37 mg/ hallmark, and the gastroduodenal artery (GAD) was  
dL, the baseline insulin level was 59 uU/mL. Other idenꢀfied. Aꢂer the superior mesenteric vein (SMV) was  
laboratory tests included C-pepꢀde of 6.3 ng/dL idenꢀfied, blunt dissecꢀon of the pancreaꢀc neck was  
(
reference values 1.1-5.0), ACTH of 35 pg/mL (reference performed from the posterior surface to the superior  
values 9-46), and morning corꢀsol levels of 16 μg/dL edge. Then, the GDA was ligated and secꢀoned; CPD  
reference values 5-25). was completed with pylorus preservaꢀon, resecꢀon  
computed tomography (CT) scan of of the surgical specimen, Roux-en-Y reconstrucꢀon in  
the abdomen and pelvis did not show relevant trans-mesocolonic loop, pancreaꢀcojejunostomy  
(
A
a
abnormaliꢀes. The magneꢀc resonance imaging (MRI) with duct-to-mucosa anastomosis using Prolene®  
revealed a rounded 15-mm image in the head of the 6-0, hepaꢀcojejunostomy with Prolene® 5-0 and  
pancreas, slightly heterogeneous on T2 sequence and gastrojejunostomy with Prolene® 3-0. Two drains were  
hyperintense on T1 sequence with homogeneous placed, one posteriorly and another anteriorly at the  
enhancement aꢂer the administraꢀon of intravenous biliary anastomosis and pancreaꢀc anastomosis.  
contrast agent, consistent with an insulinoma (Fig. 1).  
The paꢀent was admiꢄed to the intensive care  
He was evaluated by the department of unit alert and extubated, with an epidural catheter for  
hepatobiliary and pancreaꢀc surgery, who decided analgesia control. Sixteen hours later he was transferred  
surgical management, either laparoscopic enucleaꢀon to the general ward. Oral feeding was started at 48  
vs. CPD. The procedure started with the paꢀent placed hours. On postoperaꢀve day 3, a small biliary fistula was  
in the Lloyd Davies posiꢀon, in reverse Trendelenburg noted, which was completely drained by the tube placed  
■
FIGURE 1  
Magneꢀc resonance imaging with gado-  
linium-based contrast agent. Arrow: in-  
sulinoma. A: Axial secꢀon. Hypointense  
nodular image on T1-weighted fat sup-  
pressed images. B: Axial secꢀon. Hyper-  
intense nodular image on T2 sequence.  
1
56  
Poupard M y cols. De trastorno neuropsiquiátrico a insulinoma. Rev Argent Cir. 2024;116(2):152-156  
posterior to the anastomosis. On postoperaꢀve day 4 amnesia, visual impairment and seizures that may  
the paꢀent presented fever, dyspnea and desaturaꢀon. be misdiagnosed as epilepsy, even on the basis of  
A CT scan of the thorax and abdomen only revealed electroencephalographic and imaging features.  
bilateral pneumonia. Blood cultures were collected and Misdiagnosis delays treatment and increases the  
treatment with piperacillin-tazobactam 4.5 g every 6 risk of permanent neurological deficits and even  
hours was indicated for 14 days. The anterior drain tube coma followed by death.  
was removed on postoperaꢀve day 10 aꢂer 48 hours  
The diagnosis of insulinoma requires a high  
without drainage output. The paꢀent was discharged level of suspicion and is usually delayed because  
once anꢀbioꢀc treatment ended. The posterior drain symptoms are usually avoided with frequent ingesꢀon.  
was removed on postoperaꢀve day 24 due to absence of Boukhman et al. reported that the duraꢀon of  
drainage output. The pathology examinaꢀon reported symptoms before diagnosis in a series of 60 paꢀents  
the presence of a well-differenꢀated insulinoma of 1.5 ranged from one hour in a newborn to 34 years (mean  
cm in size with a minimal resecꢀon margin of 2 cm (Fig. 3.8 years). During this period, at least six paꢀents had  
4
2
). The symptoms disappeared completely, and the been under psychiatric treatment .  
results of the laboratory tests remained normal for 4  
months aꢂer surgery.  
In 1929, Roscoe Graham reported a major  
5
pancreaꢀc surgery with subsequent cure . Conservaꢀve  
The presence of the Whipple triad surgery has gradually become the treatment of choice  
hypoglycemia, neuroglycopenic symptoms, and by reducing the risk of diabetes mellitus, complicated  
(
symptomaꢀc relief aꢂer glucose administraꢀon) leads fistulas and reoperaꢀon, as well as length of hospital  
2
,6  
to the diagnosis of endogenous hyperinsulinism. The stay and mortality .  
results of laboratory tests including low blood glucose,  
We report the case of a paꢀent with a  
elevated levels of insulin, proinsulin, and C-pepꢀde delayed diagnosis of insulinoma, confirmed by MRI,  
will help to approach the diagnosis of insulinoma, 14 months aꢂer the onset of symptoms, which was  
and imaging methods will confirm the diagnosis and treated as a neuropsychiatric disorder. Aꢂer the correct  
3
localizaꢀon of the tumor .  
diagnosis was made, the paꢀent underwent major  
These tumors usually present with pancreaꢀc resecꢀon with complete resoluꢀon of  
neuroglycopenic symptoms such as confusion, symptoms.  
■
FIGURE 2  
Insulinoma. Microspcopic examinaꢀon (Magnificaꢀon A: 4×; B: 10×; C: 40×). Secꢀon stained with hematoxylin and eosin. Small cells with uni-  
form and cuboidal nuclei, granular eosinophilic cytoplasm in a solid and trabecular paꢄern and deposits of amyloid.  
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