Carta cienꢁꢂca | Scienꢀꢂc leꢃer  
58  
Rev Argent Cir 2022;114(1):58-62 - hꢀp://dx.doi.org/10.25132/raac.v114.n1.1568  
Metástasis ganglionar cervical bilateral de un cáncer originado en un quiste  
ꢀ
rogloso  
Bilateral lymph node metastases from a thyroglossal duct cyst carcinoma  
Gustavo J. Armand Ugon , Cecilia Chambón , Daniel A. González  
Clínica Quirúrgica 3, RESUMEN  
Facultad de Medici-  
na, Universidad de la Presentamos una paciente de 47 años, sexo femenino, ꢀroidectomía total por bocio mulꢀnodular  
República, Montevideo, hace 20 años. Consulta por adenomegalias yúgulo-caroꢁdeas bilaterales cuya citopunción evidenció  
Uruguay. metástasis ganglionar bilateral de cáncer papilar de ꢀroides. Ecograꢂa y tomograꢂa evidenciaron  
quiste ꢀrogloso. Cirugía: operación de Sistrunk más vaciamiento cervical central y bilateral selecꢀvo.  
Nombre y dirección de  
Anatomía patológica: cáncer papilar de ꢀroides en quiste ꢀrogloso, adenomegalias metastásicas.  
correo electrónico;  
El 5-7% de los quistes ꢀroglosos ꢀenen tejido ꢀroideo, el 1% de ellos desarrollarán carcinoma, y de  
Gustavo J. Armand  
estos, un 7-15% presentarán metástasis ganglionar cervical. Informamos una patología infrecuente  
Ugon. gusad@adinet.  
con una inusual presentación clínica: adenomegalias cervicales bilaterales, cuya citopunción orientó la  
búsqueda del tumor primario.  
com.uy  
Los autores declaran no  
tener conflictos  
de interés.  
Palabras clave: quiste ꢁrogloso, cáncer de ꢁroides, carcinoma papilar.  
Conflicts of interest ABSTRACT  
None declared.  
We report the case of a 47-year-old female paꢀent with a history of total thyroidectomy 20 years  
Correspondencia before due to mulꢀnodular goiter, with palpable jugular-caroꢀd lymph nodes in both side of the neck.  
Correspondence: The fine needle aspiraꢀon biopsy revealed bilateral lymph node metastases of a papillary thyroid  
Gustavo J. Armand Ugon  
carcinoma. A thyroglossal duct cyst was found on ultrasound and computed tomography scan. Surgery:  
Sistrunk procedure plus selecꢀve central and bilateral selecꢀve neck dissecꢀon. Pathology report:  
papillary thyroid carcinoma in a thyroglossal duct cyst with lymph node metastases. Thyroid gland  
E-mail:  
gusad@adinet.com.uy  
ꢀ
ssue may be present in 5-7% of thyroglossal duct cysts; 1% may develop cancer and cervical lymph  
node metastases will occur in 7-15% We report a rare condiꢀon with unusual clinical presentaꢀon:  
bilateral enlargement of neck lymph nodes with a posiꢀve fine needle aspiraꢀon biopsy that guided  
the search for the primary tumor.  
Keywords: thyroglossal cyst, thyroid cancer, papillary carcinoma.  
Recibido | Received ID ORCID: Gustavo J. Armand Ugon, 0000-0003-2636-0867; Cecilia Chambón, 0000-0001-9388-8886; Daniel A. Gon-  
2-12-20 zález, 0000-0003-3916-9201.  
Aceptado | Accepted  
2-03-21  
2
1
La glándula ꢀroides se desarrolla entre las se- clínica de las lesiones benignas y las malignas (estas úl-  
a
a
manas 3 y 4 del embrión, a parꢀr de un acúmulo de ꢀmas generalmente son un hallazgo anatomopatológi-  
células endodérmicas en la faringe, a nivel del agujero co posoperatorio) 1- 5  
ciego (vérꢀce de la “V” lingual). Desciende hacia el cue-  
.
El 5 al 7% de los quistes ꢀroglosos conꢀenen  
llo, hasta su ubicación definiꢀva, permaneciendo vin- tejido ꢀroideo, pero solo en 1/3 de los casos es funcio-  
culada al agujero ciego por el conducto ꢀrogloso que nante.  
1
desaparece entre las semanas 8ª y 10ª . El conducto  
El 1% de los quistes ꢀroglosos desarrollarán un  
ꢀ
rogloso se oblitera, originando el tracto ꢀrogloso, que carcinoma y el 94% de ellos se presentarán en adultos,  
persiste en el 7% de los adultos. La falta de obliteración incidencia que es algo mayor ya que, a diferencia de los  
del tracto ꢀrogloso, generalmente parcial, origina el niños, no todos los quistes ꢀroglosos del adulto se ope-  
ran. El carcinoma del quiste ꢀrogloso es más frecuente  
2
Los quistes ꢀroglosos son la patología congéni- en mujeres (relación 2 a 1) y entre los 20 y los 50 años .  
1
, 2  
.
quiste ꢀrogloso  
1
ta más frecuente del cuello . El 70% de los quistes ꢀro-  
Presentamos el caso de una paciente de 47  
glosos se topograꢂan en la línea media, mientras que el años, sexo femenino, con antecedente de cirugía ꢀ-  
1
- 4  
.
8
0% son infrahioideos  
roidea, ꢀroidectomía total, realizada hace 20 años por  
Solo el 7% de los quistes ꢀroglosos se diagnos- bocio mulꢀnodular. En eufunción ꢀroidea, tratada con  
can en el adulto. La presentación clínica más frecuen- T4 100 μg/día. En control y seguimiento con endocrinó-  
ꢀ
te corresponde a una tumoración del cuello, sobre la logo se palpan adenomegalias yúgulo-caroꢁdeas bilate-  
línea media, que asciende cuando el paciente saca la rales, cuya citopunción diagnosꢀcó metástasis ganglio-  
lengua, no habiendo diferencias entre la presentación nar bilateral de un cáncer papilar de ꢀroides.  
Armand Ugon y cols. Metástasis ganglionar cervical bilateral de quiste ꢁrogloso. Rev Argent Cir 2022;114(1):58-62  
59  
La ecograꢂa y la tomograꢂa de cuello eviden-  
Este resultado anatomopatológico descarta  
ciaron nódulo sólido quísꢀco, mal delimitado, ligera- otros diagnósꢀcos diferenciales de una tumoración de  
mente redondeado, de 2 cm de diámetro, de paredes la línea media anterior de cuello, como quiste epider-  
irregulares, inmediatamente por delante de la mem- moide, dermoide, o teratoide, lipoma, linfangiꢀs, o la  
brana ꢀrohioidea, parcialmente cubierto por músculo patología del lóbulo piramidal de la glándula ꢀroides  
6
ꢀ
rohioideo derecho, con caracterísꢀcas de quiste del que, tal como plantea Montesinos , puede no idenꢀfi-  
tracto ꢀrogloso y múlꢀples adenomegalias yúgulo-ca- carse y por tanto no exꢀrparse durante una ꢀroidecto-  
roꢁdeas bilaterales, prelaríngeas y pretraqueales.  
mía. Esta persistencia del lóbulo piramidal podría desa-  
En la topograꢂa referida se palpa nódulo sin rrollar patología ꢀroidea tanto benigna como maligna.  
las caracterísꢀcas semiológicas de un quiste del tracto  
La primera publicación de un carcinoma de un  
rogloso, que interpretamos como consecuencia de la quiste ꢀrogloso fue realizada en 1911 por Brentano,  
relación del nódulo con el músculo ꢀrohioideo derecho seguida por la de Ucherman en 1915. Se contabilizan  
ꢀ
4
unos 280 casos publicados hasta el año 2015 . El ꢀpo  
(
que lo cubre parcialmente y, por tanto, lo fija).  
El abordaje quirúrgico se realizó por una cer- papilar es el más frecuente (85%), seguido por escamo-  
vicotomía transversa ꢀpo Kocher, de la cirugía previa, celular (6%) y el folicular (3%); el resto corresponden al  
más cervicotomía oblicua preesternocleidomastoideo ꢀpo mixto, anaplásico y de células de Hürtle1  
bilateral. Se resecó el quiste ꢀrogloso con técnica de  
El 27% de los carcinomas de un quiste ꢀrogloso  
Sistrunk (Fig. 1) y se realizó el vaciamiento ganglionar presentaránuncáncerꢀroideosincrónico;el7al15%,me-  
, 4  
.
cervical selecꢀvo del comparꢀmento central y los com- tástasisganglionaresyel1,3%,metástasisadistancia1  
-3,5  
.
parꢀmentos laterales derecho e izquierdo.  
Dos teorías intentan explicar el desarrollo del  
El posoperatorio transcurrió con buen nivel de carcinoma de un quiste ꢀrogloso. La más aceptada es el  
analgesia y sin cambios en la voz. Presentó un hipopa- crecimiento “de novo” a parꢀr del tejido ꢀroideo pre-  
raꢀroidismo transitorio que requirió tratamiento con sente en el quiste. La otra plantea que se trata de me-  
calcio y vitamina D, vía oral, por 25 días. En control en tástasis de un cáncer de la glándula ꢀroides2  
- 4  
.
policlínica constatamos cicatrización queloide, con mal  
resultado estéꢀco.  
El carcinoma de un quiste ꢀrogloso es de creci-  
miento lento, con bajo grado de malignidad; la mayoría  
La anatomía patológica confirmó un cáncer permanecen en etapa local. Las metástasis gangliona-  
papilar de ꢀroides en quiste ꢀrogloso y compromiso res son poco frecuentes y tardías, y le caben las mismas  
ganglionar central y bilateral (5 ganglios de 74 reseca- consideraciones, en cuanto a diagnósꢀco y tratamien-  
dos). Del informe anatomopatológico destacamos: se to, que a las originadas a parꢀr de un cáncer de la glán-  
1
,3  
reconoce una proliferación epitelial aꢁpica con patrón dula ꢀroides .  
arquitectural papilar y folicular, construida por células  
Los quistes ꢀroglosos se estudian con ecogra-  
con citoplasma eosinófilo y núcleos sobremontados, ꢂa de cuello que permite evaluar, además, la glándula  
con aspecto ópꢀcamente vacío y membrana nuclear ꢀroides y eventuales adenomegalias. Los quistes que  
gruesa. Se reconoce epitelio simple revisꢀendo pared presentan ecoestructura sólido-quísꢀca, crecimiento  
de cavidad en la periferia de la referida proliferación hacia la cavidad del quiste o paredes irregulares pue-  
epitelial.  
den ser malignos y deben estudiarse con citopunción  
■
FIGURA 1  
A: Quiste y tracto ꢀrogloso, cuerpo del  
hueso hioides (flecha negra).  
B: Vaciamiento lateral derecho, apical  
(
flecha negra), borde externo (flecha  
blanca).  
C: Vaciamiento lateral izquierdo, apical  
(
flecha negra), borde externo (flecha  
blanca).  
A
B
C
6
0
Armand Ugon y cols. Metástasis ganglionar cervical bilateral de quiste ꢁrogloso. Rev Argent Cir 2022;114(1):58-62  
ecoguiada (orientada hacia la zona de paredes irregula- concomitante y, además, facilitaría el seguimiento con  
res y/o los referidos crecimientos)1, 2, 5  
ꢀroglobulina, y el uso de radioyodo (sea como herra-  
.
El tratamiento más aceptado, y considera- mienta diagnósꢀca o terapéuꢀca o ambas). Existe una  
do suficiente, para el carcinoma de un quiste ꢀro- clasificación de riesgo, con 3 categorías (presentada  
gloso consiste en la resección mediante la opera- en la Tabla 1), que ayuda en la toma de decisiones una  
ción de Sistrunk, con una tasa general de curación vez confirmado el carcinoma de un quiste ꢀrogloso1  
, 2, 4  
.
Describimos una patología infrecuente, el car-  
4
superior al 95% . La existencia de ganglios metas-  
tásicos obliga a realizar un vaciamiento ganglionar cinoma de un quiste ꢀrogloso, con una inusual pre-  
cervical siguiendo los mismos principios oncoló- sentación clínica sin la semiología caracterísꢀca de los  
quistes ꢀroglosos, en una paciente ꢀroidectomizada  
gicos que en el cáncer diferenciado de ꢀroides1  
,
4
.
La realización de ꢀroidectomía total, además de por bocio mulꢀnodular 20 años antes. La citopunción  
la operación de Sistrunk, seguida de radioyodo y hormo- de adenomegalias cervicales bilaterales, metastásicas  
noterapia supresiva en el posoperatorio, es controverꢀ- para cáncer de ꢀroides, orientó los estudios diagnósꢀ-  
da. Se jusꢀficaría por la posibilidad de cáncer de ꢀroides cos y definió la terapéuꢀca.  
■
TABLA 1  
Clasificación de riesgo  
Moderado riesgo  
Bajo riesgo  
Menor 40 años  
No  
Alto riesgo  
Mayor de 40 años  
Sí  
Edad  
Mayor de 40 años  
Sí  
Presencia de nódulo ꢀroideo  
Tamaño del QTG  
Menor 1 cm  
Mayor 1 cm  
Mayor 1 cm  
Células altas, columnar, esclerosante  
Células altas, columnar, esclerosante  
Histología  
Tipo clásico de bajo grado  
difuso, alto grado  
difuso, alto grado  
Márgenes de resección  
Focalidad  
Invasión de la pared del quiste  
Libres  
Unifocal  
No  
Compromeꢀdos  
Mulꢀfocal  
Compromeꢀdos  
Mulꢀfocal  
Sí  
Sí  
Invasión nodal y vascular  
No  
No  
Sí  
Tomado de: Tharmabala M, Kanthan R. Incidental thyroid papillary carcinoma in a thyroglossal duct cyst, management dilemmas. Int J Surg Case Rep.  
2013;4:58-61.  
■
ENGLISH VERSION  
The thyroid gland development starts between  
Thyroid gland ꢀssue may be present in 5-7% of  
the 3rd and 4th weeks of gestaꢀon as a proliferaꢀon thyroglossal duct cysts, but only 1/3 of them contain  
of endodermal cells of the pharynx at the level of the funcꢀoning thyroid ꢀssue.  
foramen cecum (in the apex of tongue). From there, it  
One percent of thyroglossal duct cysts will  
descends to the neck to its final posiꢀon and remains undergo neoplasꢀc transformaꢀon and 94% will occur  
connected to the foramen cecum by the thyroglossal in adults. This incidence is somewhat higher because  
duct, which involutes and atrophies between 8 and 10 not all thyroglossal duct cysts are resected in adults as  
1
weeks of gestaꢀon . The thyroglossal duct obliterates they are in children. Thyroglossal duct cyst carcinomas  
forming the thyroglossal tract which persists in 7% of are more common in women (female-to-male raꢀo 2:1)  
2
adults. The lack of obliteraꢀon of the thyroglossal tract, between 20 and 50 years .  
1
,2  
generally parꢀal, gives rise to thyroglossal duct cysts .  
We report the case of a 47-year-old female  
Thyroglossal duct cysts are the most frequently paꢀent with a history of surgery of the thyroid  
1
congenital anomalies of the neck . In 70% of the cases, gland (total thyroidectomy) 20 years before due to  
they present as midline neck cysts and 80% occur at the mulꢀnodular goiter. The paꢀent was receiving T4 100  
infrahyoid level.  
μg/day and was clinically euthyroid. During a follow-up  
Only7%ofthyroglossalductcystsarediagnosed visit, the endocrinologist palpated enlarged jugular-  
in adults. The most common clinical presentaꢀon caroꢀd lymph nodes in both side of the neck. The fine  
corresponds to a midline neck mass that elevates with needle aspiraꢀon biopsy revealed bilateral lymph node  
tongue protrusion. There are no differences in the metastases of a papillary thyroid carcinoma.  
clinical presentaꢀon of benign or malignant lesions,  
The ultrasound and computed tomography  
which are generally diagnosed postoperaꢀvely with the scan of the neck demonstrated the presence of a  
1
-5  
pathological report .  
poorly defined, slightly round cysꢀc nodule with solid  
Armand Ugon y cols. Metástasis ganglionar cervical bilateral de quiste ꢁrogloso. Rev Argent Cir 2022;114(1):58-62  
61  
component, with a diameter of 2 cm and irregular other differenꢀal diagnoses of anterior midline neck  
margins, immediately anterior to the thyrohyoid masses, as epidermoid cyst, dermoid cyst, or teratoid  
membrane. The nodule was parꢀally covered by cyst, lipoma, lymphangiꢀs, or disorders of the pyramidal  
the right thyrohyoid muscle and had the features lobe of the thyroid gland, which, as Montesinos6  
of a thyroglossal duct cyst. Bilateral jugular-caroꢀd, suggested, may not be idenꢀfied and therefore not  
pretracheal and prelaryngeal lymph nodes were also removed during a thyroidectomy. The persistence of  
present.  
the pyramidal lobe can lead to the development of  
On palpaꢀon, the nodule did not have the benign or malignant tumors of the thyroid gland.  
characterisꢀcs of a thyroglossal duct cyst, which we  
Brentano in 1911 and Uchermann in 1915  
interpreted because of the relaꢀonship of the nodule were the first to describe a thyroglossal duct cyst  
with the right thyrohyoid muscle (which parꢀally carcinoma. About 280 cases have been published by  
4
covered the nodule and was thus aꢃached to it).  
2015 . Papillary thyroid carcinoma is the most common  
On surgery, the nodule was approached using type (85%), followed by squamous cell carcinoma (6%)  
the transverse collar incision (Kocher cervicotomy) of and follicular neoplasm (3%); carcinoma with mixed  
the previous surgery plus bilateral oblique cervicotomy features, anaplasꢀc carcinoma and Hurthle cell type  
1
,4  
along the anterior border of the sternocleidomastoid have also been reported .  
muscle. The thyroglossal duct cyst was resected using  
Thyroglossal duct cyst carcinoma with  
the Sistrunk procedure (Fig. 1) with selecꢀve neck synchronous thyroid gland carcinoma occurs in 27%  
dissecꢀon of the central compartment and of the right of the cases. The incidence of lymph node metastases  
and leꢄ lateral compartments.  
ranges between 7 and 15%, and 1.3% of the cases  
The postoperaꢀve period was well tolerated present distant metastases.  
with adequate analgesia and no voice changes. The  
Two theories aꢃempt to explain the  
paꢀent presented a transient hypoparathyroidism that development of thyroglossal duct cyst carcinoma. The  
required treatment with oral calcium and vitamin D most accepted theory is that the carcinoma is more  
for 25 days. During follow-up in the outpaꢀent clinic a likely to have developed de novo within the thyroglossal  
keloid scar with poor estheꢀc result was visible.  
duct cyst. For the other theory, the carcinoma develops  
2-4  
The pathology report confirmed the presence from a metastasis of a thyroid carcinoma .  
of a papillary thyroid carcinoma in a thyroglossal duct  
Thyroglossal duct cyst carcinomas are slow-  
cyst with involvement of the central and lateral lymph growing tumors with low grade of malignancy. Most  
nodes (5 posiꢀve lymph nodes of the 74 resected). tumors do not spread beyond their original locaꢀon.  
The outstanding findings of the pathology report were Lymph node metastases are rare and occur late  
an atypical epithelial proliferaꢀon with papillary and during disease progression. When they develop, their  
follicular architecture, made up of cells with eosinophilic diagnosis and treatment is the same as lymph node  
1
,3  
cytoplasm and nuclear overlapping, opꢀcally clear metastases of a thyroid carcinoma .  
nuclei and thickened nuclear membrane. Simple  
The evaluaꢀon of thyroglossal duct cysts  
epithelium could be recognized lining the wall of the requires ultrasound of the neck that also provides  
cavity at the periphery of the epithelial proliferaꢀon.  
assessment of the thyroid gland and lymph nodes.  
This anatomopathological finding excludes Those cysts with solid components growing inside or  
■
FIGURE 1  
A: Thyroglossal duct cyst and tract, hyoid  
bone body (black arrow).  
B: Right lateral neck dissecꢀon, apex  
(
black arrow), external border (white  
arrow).  
C: Leꢄ lateral neck dissecꢀon, apical  
(
black arrow), external border (white  
arrow).  
A
B
C
6
2
Armand Ugon y cols. Metástasis ganglionar cervical bilateral de quiste ꢁrogloso. Rev Argent Cir 2022;114(1):58-62  
with irregular borders may be malignant and should facilitate follow-up with thyroglobulin and the use  
be evaluated with ultrasound-guided fine needle of radioacꢀve iodine (either as a diagnosꢀc tool or a  
aspiraꢀon biopsy (obtaining the sample from the therapeuꢀc tool or both). Table 1 presents a model for  
irregular borders and solid components).  
risk straꢀficaꢀon of these paꢀents in three categories  
The Sistrunk procedure is the most widely to help in decision-making once the diagnosis of  
accepted treatment for thyroglossal duct cyst carcinoma thyroglossalcystductcarcinomahasbeenconfirmed1  
and is curaꢀve, with an overall success rate > 95% . The  
,2,4  
.
4
We have described a case of an uncommon  
presence of lymph node metastases requires cervical condiꢀon, thyroglossal duct cyst carcinoma, with an  
lymph node clearance following the same oncologic unusual clinical presentaꢀon without the characterisꢀc  
1
,4  
principles as in differenꢀated thyroid cancer .  
signs of thyroglossal duct cysts, in a female paꢀent who  
The use of total thyroidectomy in addiꢀon had undergone thyroidectomy for mulꢀnodular goiter  
to the Sistrunk procedure, followed by postoperaꢀve 20 years before. Fine needle aspiraꢀon biopsy of the  
radioacꢀve iodine and suppressive hormone therapy, is bilateral cervical lymph nodes provided the diagnosis of  
controversial. It would be jusꢀfied by the possibility of metastaꢀc thyroid cancer, guided the diagnosꢀc tests,  
concomitant thyroid cancer, and, in addiꢀon, it would and defined the therapeuꢀc approach.  
■
TABLE 1  
Classificaꢀon of risk  
Moderate risk  
> 40 years  
Yes  
Low risk  
< 40 years  
No  
High risk  
> 40 years  
Yes  
Age  
Thyroid mass  
Size of lesion  
< 1 cm  
> 1 cm  
> 1 cm  
Tall cell, columnar, diffuse sclerosing, high  
Histology  
Classical, low grade Tall cell, columnar, diffuse sclerosing, high grade  
grade  
Resecꢀon margins  
Focal lesion  
Cyst wall invasion  
Free  
Unifocal  
No  
Involved  
Mulꢀfocal  
Yes  
Involved  
Mulꢀfocal  
Yes  
Lymph node/vascular invasion  
No  
No  
Yes  
From Tharmabala M, Kanthan R. Incidental thyroid papillary carcinoma in a thyroglossal duct cyst, management dilemmas. Int J Surg Case Rep. 2013;4:58-  
61.  
Referencias bibliográꢂcas /References  
1
.
Patrucco M, Faure E, Nistal C, Moldes S y col. Carcinoma papilar  
4. Chala A, Álvarez A, Sanabria Á, Gaitán A. Carcinoma papilar  
primario en el quiste ꢀrogloso. Serie de casos y revisión de la  
literatura. Acta Otorrinolaringol Esp. 2016;67(2):102-6.  
en quiste ꢀrogloso. Propuesta de algoritmo diagnósꢀco  
terapéuꢀco. Revista FASO. 2015; 22(1):63-9.  
y
2
3
.
.
Storani M, Vázquez A, Cabezón C, Deutsch S y col. Carcinoma en  
quiste ꢀrogloso. REAM. 2010:47(3):18-24.  
5. Doshi S, Cruz R, Hilsinger R. Thyroglosal duct carcinoma: a large  
case series. Ann Otol Rhinol Laryngol. 2001;110:734-8.  
Cabané P, Gac P, Rodríguez F, Morales C y col. Carcinoma  
papilar de ꢀroides en quiste del conducto ꢀrogloso. Rev Chil Cir.  
6. Montesinos M, Ferro P, Quadri P, Loꢅ A. Patología en el lóbulo  
piramidal de la ꢀroides. Rev Argent Cirug. 2015;107(2):72-4.  
2
015;67(2):141-6.