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314

Rev Argent Cir 2021;113(3):314-325 - hꢀp://dx.doi.org/10.25132/raac.v113.n3.1588

Fístula biliopleural postraumática: serie de casos de una complicación muy poco

frecuente

Post-traumaꢀc pleurobiliary ﬁstula: a case series of a rare complicaꢀon

Ignacio Sastre , Luis E. Moulin , Camila Baꢀu , Gustavo Theiler , Bruno Moroni , Héctor Francia

Servicio de Cirugia RESUMEN

General y Mixta,

Hospital Provincial José Antecedentes: la ꢀstula biliopleural (FBP) es una complicación poco común del traumaꢁsmo torácico-

María Cullen, Santa Fe. abdominal que se conﬁrma demostrando la presencia de bilis en el líquido pleural.

Argenꢁna Objeꢀvo: analizar el manejo y tratamiento realizado de las ꢀstulas biliopleurales producto del

traumaꢁsmo torácico-abdominal abierto y los resultados, comparar con la literatura y proponer

Los autores declaran no

algoritmo de tratamiento.

tener conﬂictos

Material y métodos: trabajo retrospecꢁvo y descripꢁvo mediante la revisión de 5688 historias clínicas

de interés.

de pacientes, de los cuales 614 tenían compromiso de la región torácica abdominal, en el Hospital

Conﬂicts of interest

José María Cullen, Santa Fe, Argenꢁna, Centro de Trauma Nivel 1, en el período comprendido entre

enero de 2010 y enero de 2016. Se analizaron los datos demográﬁcos, cinemáꢁca del traumaꢁsmo,

None declared.

Correspondencia diagnósꢁco, tratamiento y evolución.

Correspondence: Resultados: se encontraron 7 casos de FBP. Todos fueron varones jóvenes con traumaꢁsmo abierto.

Ignacio Sastre,

Se realizó drenaje pleural como tratamiento inicial en 4 casos; en 2, drenaje pleural y laparotomía

E-mail:

exploradora y en 1 toracotomía de urgencia. Dos casos resolvieron solo con el drenaje pleural. En

ignaciosastrecirugia@

5

casos se efectuó drenaje de la vía biliar mediante colangiopancreatograꢀa retrógrada endoscópica

gmail.com

con esﬁnterotomía. En 2 de ellos, además, se colocó un stent biliar. Dos de los 5 necesitaron drenaje

percutáneo. Por úlꢁmo, 2 casos requirieron toracotomía y 1 de estos, pleurostomía abierta. Todos

resolvieron la afección con morbilidad aceptable, sin mortalidad.

Conclusión: en la prácꢁca quirúrgica actual, la amplia disponibilidad de endoscopia intervencionista

ha mejorado el enfoque invasivo mínimo para el manejo de las ꢀstulas biliopleurales. Se reserva el

manejo quirúrgico para aquellas que no responden al tratamiento invasivo mínimo o para las ꢀstulas

complicadas, o para ambas.

Palabras clave: ꢁstula, ꢁstula biliar, trauma, drenaje, pleura.

ABSTRACT

Background: Pleurobiliary ﬁstula is a rare complicaꢁon of thoraco-abdominal trauma that is conﬁrmed

by the presence of bilirubin in pleural ﬂuid.

Objecꢀve: The aim of this study is to analyze the management and treatment performed to paꢁents

with pleurobiliary ﬁstula due to penetraꢁng thoracoabdominal injury and their results, compare them

with the published literature, and propose a treatment algorithm.

Material and methods: For this descripꢁve and retrospecꢁve study, we reviewed 5688 medical

records of paꢁents admiꢂed to Hospital José María Cullen, Santa Fe, Argenꢁna, Centro de Trauma

Nivel 1 between January 2010 and January 2016; 614 had involvement of the thoracic and abdominal

region. The demographic data, kinemaꢁcs of trauma, diagnosis, treatment and paꢁent progress were

analyzed.

Results: Seven cases of pleurobiliary ﬁstula were found. All the paꢁents were men with penetraꢁng

trauma. Pleural drainage was the iniꢁal treatment in 4 cases, 2 paꢁents underwent pleural drainage

and exploratory laparotomy and 1 paꢁent underwent urgent thoracotomy. Two cases resolved

with pleural drainage alone. Five paꢁents require biliary drainage through endoscopic retrograde

cholangiopancreatography with sphincterotomy. Two of these paꢁents also required biliary stenꢁng

and 2 also underwent percutaneous drainage. Finally, 2 paꢁents required thoracotomy, 1 of them with

open pleurostomy. The ﬁstulae resolved in all the cases with acceptable morbidity. None of them died.

Conclusion: In current surgical pracꢁce, the wide availability of intervenꢁonal endoscopy has improved

the minimally invasive approach for the management of PBF. Surgical management should be limited

to ﬁstulae not responding lo less invasive treatments or to complicated ﬁstulae.

Keywords: ﬁstula, biliary ﬁstula, trauma, drainage, pleura.

Recibido | Received ID ORCID: Ignacio Sastre, 0000-0001-6268-4055; Luis E. Moulin, 0000-0003-0109-3459; Camila Baꢀu, 0000-0002-

9-10-20 2142-6575; Gustavo Theiler, 0000-0003-3258-4410; Bruno Moroni, 0000-0002-5093-1044; Héctor Francia, 0000-

Aceptado | Accepted 0002-6248-3541.

4-02-21

1

0

Sastre I y cols. Fístula biliopleural postraumáꢂca. Rev Argent Cir 2021;113(3):314-325

315

Introducción

diagnósꢁco, tratamiento y evolución. Todas las lesiones

hepáꢁcas fueron clasiﬁcadas de acuerdo con los grados

La ꢀstula biliopleural (FBP) es una enfermedad de lesión deﬁnidos por la Asociación Americana de Ci-

poco común, descripta como una complicación que se rugía del Trauma, mediante tomograꢀa computrizaada

origina por diversas causas que podemos agrupar de la o por laparotomía. Todos los pacientes fueron evalua-

siguiente manera: ꢀstulas congénitas, secundarias a en- dos y reanimados en el “shock room” siguiendo las

fermedad hepáꢁca hidaꢃdica o absceso hepáꢁco, obs- pautas de soporte vital avanzado para trauma (ATLS).

trucción del tracto biliar, postraumáꢁcas, iatrogénicas La decisión de la conducta inicial fue tomada por el ci-

(

resección hepáꢁca, ablación por radiofrecuencia, este- rujano de trauma de guardia, en conjunto con los re-

1,2

nosis biliar, irradiación, drenaje biliar, etc.) . Fue des- sidentes de Cirugía General. Las conductas posteriores

3

cripta por primera vez por Graham en 1897 . Represen- fueron evaluadas por todo el Servicio de Cirugía Gene-

ta un muy bajo porcentaje (0-2%) de las complicaciones ral. Ruꢁnariamente se realiza TC sistemáꢁca de cuerpo

1

del trauma penetrante con lesión hepáꢁca asociada . entero o toracoabdominal a los paciente traumaꢁzados

Los informes sobre esta condición han sido en gran par- estables hemodinámicamente. Al no contar con médico

te con forma de “reporte” de casos. Por lo tanto, no especialista en imágenes de guardia acꢁva, las lesiones

es sorprendente que falten pautas claras para el trata- fueron clasiﬁcadas por el cirujano de trauma de guar-

1

miento ópꢁmo de las FBP. Rothberg y col. comunica- dia. El diagnósꢁco de FBP se realizó con la observación

ron en 1994 que, hasta ese momento, se encontraban₂de líquido bilioso por el drenaje pleural y se conﬁrmó

descriptos solo 34 casos. Andrade-Alegre y Ruiz-Valdés

con el dosaje de bilirrubina. Los tratamientos propues-

agregaron 33 casos más, contando los de su serie de tos fueron: drenaje pleural (DP), DP y drenaje de la vía

casos. El signo cardinal consiste en el derrame pleural biliar (endoscópico o percutáneo), y toracotomía y/o

postraumáꢁco que conꢁene líquido biliar. El dosaje de laparotomía. Se evaluaron también la estadía hospita-

bilirrubina en el líquido permite la conﬁrmación objeꢁ- laria, la morbilidad y mortalidad.

2

va de la FBP . La tomograꢀa computarizadada (TC) y

la ecograꢀa son los métodos de elección para descartar

complicaciones asociadas, como abscesos y colecciones Resultados

pleurales, biliares intrahepáꢁcos o subfrénicos, y sirven

de guía para realizar el drenaje por vía percutánea si

Se revisaron 5688 historias clinicas, de las cua-

2

,3,5

fuere necesario . Ambos métodos no son de uꢁlidad les 614 tenían compromiso de la región torácica ab-

para delimitar la localización anatómica exacta de la ꢀs- dominal. Fueron encontrados 7 casos de FBP, lo que

tula, que es necesaria para determinar la conducta te- corresponde a una incidencia de 1,1%. Todos se diag-

rapéuꢁca por seguir. El método de elección para valorar nosꢁcaron con dosaje de bilirrubina en líquido pleural.

el árbol biliar es la colangiopancratograꢀa retrógrada El sexo, la causa y mecanismo de lesión se resumen en

4

endoscópica (CPRE) . El tratamiento de la FBP tradicio- la tabla 1; la media de edad fue 26 años (rango 18-32).

nalmente implica una conducta quirúrgica agresiva, con En 4 casos, el tratamiento inicial posterior al trauma fue

laparotomía exploradora, derivación o drenaje de la vía la colocación de tubo de DP. En 2 casos se realizó DP

biliar, lavado de cavidad abdominal y toracotomía con + laparotomía, por sospecha de lesiones asociadas, y

reparación del diafragma. Sin embargo, con el adveni- en 1 caso fue necesaria una toracotomía de urgencia

miento de la endoscopia, la radiología intervencionista con sutura diafragmáꢁca y posterior DP. En la tota-

y las técnicas mininvasivas, el tratamiento ha variado y lidad de los pacientes se constató bilirragia por el DP

se ha converꢁdo en un reto para el cirujano de trauma entre el 2° y 6° (media 4,2) día de la intervención. La

6

,8

o o

Se presenta aquí una serie de casos, con el objeꢁvo CPRE se efectuó en 5 casos entre el 3 y 5 día poste-

.

de analizar el tratamiento realizado de las FBP producto riores al diagnósꢁco y se llevó a cabo en los pacientes

del traumaꢁsmo torácico-abdominal abierto y los resul- en los cuales el débito bilioso por el DP se prolongó por

tados, comparar con la literatura y proponer un algorit- más de 72 horas (Fig. 1). A todos estos se les pracꢁcó,

mo de tratamiento.

durante el procedimiento, esﬁnterotomía amplia, y en

2 de ellos se dejó ofrecida una prótesis biliar plásꢁca.

Un paciente presentó elevación de amilasa sérica pos-

Material y métodos

terior al procedimiento, pero se mantuvo asintomáꢁco

y evolucionó favorablemente, con normalización de la

o

Se diseñó un trabajo descripꢁvo y retrospec- amilasa al 4 día posprocedimiento. Las prótesis fueron

vo mediante la revisión de las historias clínicas de removidas luego 8 semanas de resuelta la ꢀstula, sin

ꢁ

pacientes ingresados con traumaꢁsmo penetrante por complicaciones. En otros 2 casos de los 5 someꢁdos a

herida de arma blanca (HAB) y herida de arma de fuego CPRE fue necesario realizar drenaje percutáneo guiado

(

HAF), al Hospital José María Cullen, Santa Fe, Argenꢁ- por ecograꢀa durante la internación, por colecciones

na, Centro de Trauma Nivel 1, en el período compren- intraabdominales subfrénicas derechas.

dido entre enero de 2010 y enero de 2016. Se anali-

zaron los datos demográﬁcos, cinemáꢁca del trauma, requirieron toracotomía por persistencia de la bilirra-

De la totalidad de los pacientes de la serie, 2

3

16

Sastre I y cols. Fístula biliopleural postraumáꢂca. Rev Argent Cir 2021;113(3):314-325

■

FIGURA 1

Imágenes de colangiopancreatograꢀa en-

doscópica retrógrada donde se observan

fugas biliares.

gia y sepsis, a pesar de los tratamientos instaurados, en

los cuales se realizó decorꢁcación, lavado de cavidad

pleural y sutura de la brecha diafragmáꢁca. De estos, 1

requirió luego una pleurostomía abierta, por empiema

crónico asociado a sepsis.

No se observó mortalidad en la serie y el ꢁem-

po promedio de resolución fue de 7 a 45 días, pero 2

casos requirieron tratamiento anꢁbióꢁco prolongado.

Los datos se resumen en las tablas 2 y 3.

■

TABLA 1

Datos demográﬁcos de los casos

Grado de lesión

Paciente

Edad

Sexo

Mecanismo

hepáꢁca*

A

B

C

D

E

18

25

27

31

19

30

32

Varón

HAF

HAB

HAF

III

II

III

IV

III

Discusión

F

G

La FBP se ha mostrado en nuestro Servicio

como una complicación de los traumaꢁsmos torácico-

abdominales abiertos. Son considerablemente poco

frecuentes después del traumaꢁsmo en general y re-

sultan de la combinación de un conducto intrahepáꢁco

lesionado, una lesión diafragmáꢁca no vista o tratada

inapropiadamente y la fuga de bilis en el espacio pleu-

ral o en el sistema bronquial, potenciada por el gradien-

*

Clasiﬁcación de la Asociación Norteamericana de Cirugía del Trauma.

HAF, herida por arma de fuego; HAB, herida por arma blanca.

■ TABLA 2

Tratamiento recibido por los pacientes

CPRE + CPRE + Esﬁnter

Drenaje

Paciente DP

Toracotomía

Esﬁnter

+ Stent

Percutáneo

A

B

C

D

E

+

1

3

te de presión entre el abdomen y la cavidad pleural .

Anderson encontró solo 3 casos de ꢀstula toracobiliar

en una revisión de 1767 casos de heridas torácico-ab-

dominales de la Primera Guerra Mundial y el conﬂicto

coreano. Carroll y col. informaron solo 5 casos de 254

pacientes con lesión hepáꢁca traumáꢁca en Vietnam, y

Trunkey y col. describieron solo 1 caso de 811 pacien-

tes consecuꢁvos tratados en un centro de trauma ma-

yor¹. En la literatura hemos encontrado descriptos 71

casos de FBP postraumáꢁcas. Nuestra incidencia fue de

+

F

G

+

DP, Drenaje pleural

,4,7

■

TABLA 3

Morbimortalidad asociada a FBP

7

casos en 614 pacientes con HAF y HAB, que equivale

a un 1,1%. Ivatury y col. señalaron una incidencia de

Morbilidad

Tratamiento

Mortalidad

0

10

-2% (Tabla 4). Las complicaciones relacionadas con el

0

Toracotomía (n =2)

Empiema + Peel (n =2)

Toracostomía (n =1)

traumaꢁsmo hepáꢁco, como las ꢀstulas biliares, hema-

tomas hepáꢁcos, bilio y hemoperitoneo, ocurren entre

el 3 y el 5% y se consideran un factor predisponente

Colección

Drenaje percutáneo

0

intraabdominal (n =2)

1

3

para el desarrollo de las FBP . Sumada a esto, en oca-

siones, puede pasar inadverꢁda en el traumaꢁsmo una

lesión diafragmáꢁca⁴^,⁹^,¹⁰^,¹³. La FBP postraumáꢁca se ge-

nera más frecuentemente en el sexo masculino, en pa-

Sepsis (n =2)

Anꢁbioꢁcoterapia IV

prolongada

SAMR

Acinetobacter sp.

SAMR, Staphylococcus aureus resistente a la meꢁcilina; IV, intravenosa.

Sastre I y cols. Fístula biliopleural postraumáꢂca. Rev Argent Cir 2021;113(3):314-325

317

ca de bilis a través del DP. La conﬁrmación mediante el

dosaje de bilirrubina en el líquido del derrame, si bien

lo hemos realizado a todos los pacientes de la serie, y es

un dato objeꢁvo, creemos no es estrictamente necesa-

ria, como lo muestra la mayoría de los informes.

cientes jóvenes y en el traumaꢁsmo penetrante, lo que

1

, 2, 10

. El espectro de

coincide con nuestra serie de casos

FBP postraumáꢁcas varía desde pequeños derrames

pleurales teñidos de bilis que se resuelven después del

6

DP, como describe Avraham y ocurre en 2 pacientes

Existen dos ꢁpos de tratamiento para la FBP

de nuestra serie, hasta grandes ꢀstulas sintomáꢁcas,

infectadas y persistentes, que implican un tratamiento

más complejo. El ascenso de la bilis a la cavidad pleural

puede darse en disꢁnto ꢁempo según el grado de las le-

siones y se observa más frecuentemente asociado a le-

siones GIII, según nuestra serie. Se maniﬁestan normal-

mente dentro de la semana de ocurrida la lesión, con lo

cual concordamos, pero diversos autores han descripto

que, en general,las publicaciones los llaman “quirúr-

gico” y “conservador”, pero nos parece más preciso

denominarlos: quirúrgico agresivo y quirúrgico menos

invasivo o invasivo mínimo. La mayoría de las publi-

caciones iniciales con respecto a las FBP adherían a

realizar un tratamiento quirúrgico agresivo desde el

comienzo. De hecho, en 1967, Ferguson y Burford¹²pu-

blicaron los pasos necesarios para un tratamiento exi-

toso de la FBP: tratamiento agresivo con toracotomía

temprana, sutura diafragmáꢁca con hilo no absorbible,

decorꢁcación, de ser necesario lobectomía en caso

de ꢀstula bilio-bronquial y descompresión proﬁlácꢁca

del árbol biliar. Pero en la úlꢁma década del siglo XX,

comenzaron a aparecer informes que apoyan y avalan

el tratamiento menos invasivo. Entonces empiezan a

tomar gran valor el drenaje y la descompresión de la

vía biliar a través de procedimientos percutáneos y en-

doscópicos, como primera línea de tratamiento en los

pacientes con diagnósꢁco de FBP. Tres conceptos son

importantes en el manejo de las FBP: localizacion de

la fuga, drenaje adecuado, tanto pleural como de las

colecciones subfrénicas, y descompresión del árbol bi-

1

0

aparición más tardía, con un rango entre 2 y 73 días .

El diagnósꢁco se realiza con la observación macroscópi-

■

TABLA 4

Casuísꢁca internacional

Autor

Año

Casos

1

Mecanismo del traumaꢁsmo

Graham

Tyrman

Elliot

1897

1909

1916

1930

1947

1954

1961

1963

1967

1965

1971

1973

1974

1978

1980

1983

1994

1998

2002

2008

2009

2013

2015

Cerrado

Penetrante

Penetrante/Cerrado

Penetrante

Cerrado

1

Loe

1

Guy

2

7

,9

Sparkman

Anderson

Merendino

Ferguson

Mc Clelland

Williams

Carroll

2

liar . El mejor estudio por imagen para deﬁnir el trau-

maꢁsmo de los conductos biliares es la colangiograꢀa y

se puede realizar de manera intraoperatoria, endoscó-

2

1

9

pica (CPRE) o por abordaje percutáneo transhepáꢁco .

4

Han demostrado también uꢁlidad la conlangiorreso-

nancia y la centellograﬁa hepatobiliar para idenꢁﬁcar

fugas biliares con alta sensibilidad, tal como describen

2

S/D

1

Cerrado

3

en su arꢃculo Singh y col. . La ecograꢀa y la TC son mé-

5

Penetrante

S/D

todos que se uꢁlizan de forma complementaria para la

visualización de la cavidad pleural, el seguimiento de la

lesión hepáꢁca y de posibles colecciones intraabdomi-

nales, y para guiar aquellas que requieran ser drenadas.

Es obligado evacuar todo ꢁpo de colecciones pleurales

en la FBP. El índice de falla uꢁlizando solo el DP es del

38%¹. Se debe acompañar del drenaje de colecciones

subfrénicas si existen, y en conjunto pueden ser suﬁ-

cientes para la curación de una FBP. La descompresión

de la vía biliar cumple también un papel importante

como parte del tratamiento y existen tres formas de

realizarla: por cirugía convencional, por vía percutánea

y por vía endoscópica. Las úlꢁmas dos son parte del tra-

tamiento menos invasivo pero la vía endoscópica es la

mejor opción ya que permite delimitar la localización

de la fuga y la anatomía biliar, permite evaluar hasta

conductos de tercer orden y posibilita intervenciones

terapéuꢁcas, tales como la esﬁnterotomía y la colo-

cación de un stent biliar o una sonda nasobiliar. Esta

úlꢁma, si bien no se usa comúnmente en la prácꢁca

endoscópica, se ha descripto para evitar una segunda

endoscopia y permiꢁr fácilmente la colangiograꢀa de

Trunkey

Oparah

Oluwole

Franklin

Cropper

Ivatury

1

4

1

, 4

1

3

Coselli

1

Rothberg

Sheik-Gafoor

Navsaria

Singh

Bustos ¹⁹

Burmeister

Ball

1

3

1

22

1

Andrade-Ruiz

_K_r_i_t_h_i_g_a₂0

5

Penetrante

Cerrado

1

9-20

Véanse referencias bibliográﬁcas, S/D, sin dato disponible.

3

18

Sastre I y cols. Fístula biliopleural postraumáꢂca. Rev Argent Cir 2021;113(3):314-325

1

3

seguimiento . No existe un momento deﬁnido para empiema pleural crónico, débito ﬁstuloso persistente

3

efectuar la CPRE. Singh y col. la hicieron a las 72-96 y/o sepsis. Algunos, de todas formas, preﬁeren el abor-

1

3

horas. Burmeister y col. , en su serie de 22 pacientes daje quirúrgico temprano por toracotomía, describien-

1,4

11 tratados sin cirugía y 11 con exploración quirúrgica do una tasa de éxito del 97% . La toracotomía es el

(

urgente), informaron que la CPRE se realizó a una me- abordaje mayormente uꢁlizado, ya que facilita la com-

dia de 13,2 días después de la lesión hepáꢁca. Nuestro binación de decorꢁcación pleuropulmonar, drenaje ex-

ꢁ

empo fue de entre 3 y 5 días posterior al diagnósꢁco. traperitoneal del hígado, resección de la ﬁstula y cierre

La esﬁnterotomía se jusꢁﬁca como procedimiento tera- del diafragma². Hemos uꢁlizado este abordaje en 1

,10

péuꢁco, entendiendo la ﬁsiología del esꢀnter de Oddi. caso como tratamiento inicial y en 2 casos para tratar

1

6

Geenen y col. observaron que la presión normal del complicaciones posteriores al diagnósꢁco. La laparoto-

conducto biliar común es de 10 ± 2 mm Hg y la presión mía se deja para los casos en donde se evidencian le-

basal del esꢀnter de Oddi es promedio 18 ± 3 mm Hg y siones mayores del árbol biliar extrahepáꢁco, así como

notaron que el gradiente común del conducto biliar al también para los pacientes que presentan inestabilidad

duodeno antes de la esﬁnterotomía era de 10 ± 1 mm hemodinámica durante el tratamiento no operatorio

Hg, y, dado este gradiente de presión, en un sistema del traumaꢁsmo hepáꢁco. Un aspecto quirúrgico des-

ductal intacto, la bilis ﬂuye a lo largo de la ꢀstula abierta cripto para tener en cuenta es el cierre de la ꢀstula con

1

siguiendo el camino de menor resistencia. Después de gran canꢁdad de epiplón .

la esﬁnterotomía, la presión media del esꢀnter basal de

En cuanto a la morbimortalidad varía depen-

Oddi disminuye a 1 ± 1 mm Hg, lo que favorece el ﬂujo diendo de la causa y las lesiones asociadas. La sospe-

de bilis hacia el duodeno en lugar de hacia el tracto de cha clínica, los estudios por imágenes y la detección

4

, 16

la ꢀstula . Nosotros hemos realizado esﬁnterotomía temprana de la bilirragia son claves para el pronósꢁco

a todos los pacientes someꢁdos a CPRE, con buen re- de los pacientes. En nuestra serie de casos presentada

sultado. Pueden ocurrir algunas complicaciones, como no se registró ningún óbito, llegándose a la curación

pancreaꢁꢁs, colangiꢁs, sangrado, perforación duo- en el 100%. Si comparamos con las series revisadas, en

denal y bloqueo o migración del stent, pero con poca general, se obꢁene la curación de la FBP ya sea con el

frecuencia; de hecho solo se registró un ascenso del ni- tratamiento menos invasivo o el quirúrgico agresivo, o

vel sérico de amilasa en un paciente, pero permaneció con ambos.

asintomáꢁco. La colocación de stent biliar temporal ha

Los autores proponemos un algoritmo de ma-

demostrado que disminuye signiﬁcaꢁvamente la mor- nejo (Fig. 2) en el cual sugerimos realizar ecograꢀa o TC

bilidad y la mortalidad en comparación con la inter- de tórax y abdomen según disponibilidad y acceso, lue-

1

7

vención quirúrgica . Los stents se reꢁran después de go de diagnosꢁcada la FBP. En el caso de visualizar una

la curación de la ꢀstula, generalmente dentro de las 6 colección subfrénica, indicamos su drenaje percutáneo

semanas, lo que corresponde al período de permeabi- para disminuir la presión y la corrosión generadas por

9

lidad de los stents de pequeño calibre . En este trabajo, la bilis sobre el diafragma. Controlar el débito de los

los pacientes que recibieron stent resolvieron la ꢀstu- drenajes durante 72 horas y, en caso de ser persisten-

la con manejo conservador, pero la extracción de los tes, es oportuno llevar a cabo la descompresión de la

stents se extendió a 8 semanas. Varios informes recien- vía biliar con CPRE y esﬁnterotomia y/o colocación de

tes de algunas series indican éxito en el tratamiento de stent. Y posteriormente, en caso de no lograr la cura-

la FBP en un 97%, combinando la CPRE y la colocación ción o de empeoramiento del estado clínico, se indica la

de stent, pero subrayamos la poca casuísꢁca de dichas cirugía, preferentemente por abordaje torácico.

1

0

14

series . Como ejemplo, Krige y col. comunicaron la

resolución de 20 casos de FBP postraumáꢁcas tratadas

con CPRE y esﬁnterotomía con colocación de stent en Conclusión

1

8 enfermos y solo con esﬁnterotomía en 2 pacientes.

Otro tratamiento invasivo mínimo descripto por Gimé-

No existe un consenso acerca del manejo te-

1

8

13

nez y col. y también por Burmesteir y col. , para el rapéuꢁco de estas ꢀstulas. En la prácꢁca quirúrgica ac-

tratamiento de una ꢀstula biliobronquial el primero y tual, la amplia disponibilidad de endoscopia interven-

para una FBP el segundo, es la embolización por vía cionista ha mejorado el enfoque invasivo mínimo para

percutánea del canalículo biliar periférico que origina el manejo de las FBP. Nuestros datos demuestran que la

la ꢀstula, guiado por radioscopia. Esta técnica podría CPREes un método preciso para idenꢁﬁcar las FBP pos-

ser segura y facꢁble, pero requiere habilidades avanza- traumáꢁcas y que el tratamiento endoscópico puede

das de intervención y debería considerarse solo cuando ser seguro y eﬁcaz y que mejora la morbimortalidad y

los métodos antes nombrados hayan fracasado y esté el pronósꢁco de los pacientes. El DP asociado a drenaje

disponible la experiencia endoscópica o radiológica biliar endoscópico fue la combinación más empleada

adecuada.

en este trabajo. Se debe reservar el manejo quirúrgico

El tratamiento quirúrgico agresivo se reserva para las ꢀstulas que no responden al tratamiento me-

para los casos complejos, donde la FBP se complica con nos invasivo y/o para ꢀstulas complicadas.

Sastre I y cols. Fístula biliopleural postraumáꢂca. Rev Argent Cir 2021;113(3):314-325

319

■

FIGURA 2

DRENAJE PLEURAL

FÍSTULA BILIOPLEURAL

ECOGRAFÍA / TOMOGRAFÍA

COLECCIÓN SUBFRÉNICA

SÍ

NO

DRENAJE PERCUTÁNEO

VIGILANCIA 72 HS DRENAJES

DÉBITO BILIOSO PERSISTENTE

SÍ

NO

CURACIÓN

CPRE Dx

-

Esﬁnterotomia

-

Stent biliar

CURACIÓN

SÍ

NO

CIRUGÍA

Algoritmo de manejo propuesto para ꢀstulas biliopleurales postraumáꢁcas.

3

20

Sastre I y cols. Fístula biliopleural postraumáꢂca. Rev Argent Cir 2021;113(3):314-325

■

ENGLISH VERSION

Introducꢀon

shock room following the advanced trauma life support

(

ATLS) guidelines. The iniꢁal management was decided

Pleurobiliary ﬁstula (PBF) is a rare condiꢁon by the on-call trauma surgeon and general surgery

that can be congenital or occur as a complicaꢁon of residents. The subsequent management was decided

liver hydaꢁd cyst, liver abscess, biliary tract obstrucꢁon, by all the members of the department of general

traumaꢁc wounds, or iatrogenesis (liver resecꢁon, surgery. All trauma paꢁents with hemodynamic stability

radiofrequency catheter ablaꢁon, biliary stenosis, undergo full-body or thoracoabdominal CT-scan as

1

,2

radiaꢁon, biliary drainage, etc.) . The ﬁrst report of usual pracꢁce. As specialists in diagnosꢁc imaging were

PBF was described by Graham in 18973. It represents not on call at the hospital, the lesions were classiﬁed

a rare complicaꢁon (0-2%) of penetraꢁng trauma by the on-call trauma surgeon. The diagnosis of PBF

with associated liver injury11. As most publicaꢁons was made by observing bilious ﬂuid through the pleural

correspond to case reports there are no clear drainage and was conﬁrmed by the presence of bilirubin

recommendaꢁons for its treatment. In 1994, Rothberg in pleural ﬂuid. The treatments proposed were pleural

1

et al. reported that only 34 cases had been published drainage (PD), PD and endoscopic or percutaneous

2

so far. Andrade-Alegre and Ruiz-Valdés added 33 more biliary drainage, and thoracotomy or laparotomy.

casesconsideringthoseoftheircaseseries.Thehallmark Length of hospital stay, morbidity and mortality were

is the presence of postraumaꢁc pleural eﬀusion with also evaluated.

bilious ﬂuid. Determinaꢁon of bilirubin in pleural ﬂuid

2

conﬁrms the diagnosis of PBF . Computed tomography

(

CT) scan and ultrasound are the methods of choice Results

to rule out associated complicaꢁons, such as pleural,

biliary or subphrenic abscesses and collecꢁons, and

From total of 5688 clinical records reviewed,

serve to guide percutaneous drainage, if necessary²^,³^,⁵

.

614hadinvolvementofthethoracicandabdominalwall.

However, both methods are not useful for deﬁning Of these, 7 paꢁents presented PBF, corresponding to an

the exact anatomical locaꢁon of the ﬁstula, which is incidence of 1.1%. All the cases were conﬁrmed with

necessary to determine the therapeuꢁc approach. determinaꢁon of bilirubin in pleural ﬂuid. Sex, causes

Endoscopic retrograde cholangiopancreatography and mechanism of injury are summarized in Table 1.

(

ERCP) is the method of choice to evaluate the biliary Mean age was 26 years (range 18-32). In 4 cases, pleural

tree4. The tradiꢁonal treatment of PBF involves drainage was the iniꢁal management aꢄer trauma. Two

an aggressive surgical approach, with exploratory paꢁents with suspected associated lesions underwent

laparotomy, biliary drainage, lavage of the abdominal PD plus laparotomy and 1 paꢁent required urgent

cavity and thoracotomy with repair of the diaphragm. thoracotomy with suture of the diaphragm followed

However, with the advent of endoscopy, intervenꢁonal by PD. All the paꢁents presented bilious ﬂuid through

radiology and minimally invasive techniques, treatment the PD 2 and 6 (median 4.2) days aꢄer the intervenꢁon.

has evolved and has turned out to be a challenge for Five paꢁents with bilious ﬂuid through the PD for

trauma surgeons6,8. We present a case series to more than 72 hours underwent ERCP between 3 and 5

analyze the treatments performed to paꢁents with PBF days aꢄer the diagnosis was made (Fig. 1). In all these

due to penetraꢁng thoracoabdominal injury and their paꢁents a wide sphincterectomy was performed during

results, compare them with the published literature, the procedure and a plasꢁc biliary stent was placed

and propose a treatment algorithm.

in 2 of them. Amylase levels increased in 1 paꢁent

■

TABLE 1

Material and methods

Demographic data

Paꢁent

Age

18

25

27

31

19

30

32

Gender Mechanism

Grade of liver injury*

For this descripꢁve and retrospecꢁve study, we

reviewed the medical records of paꢁents admiꢂed with

penetraꢁng trauma due to stab wound or gunshot to

Hospital José María Cullen, Santa Fe, Argenꢁna, Centro

de Trauma Nivel 1 between January 2010 and January

A

B

C

D

E

Male

GSI

SWI

GSI

III

II

2

016. The demographic data, kinemaꢁcs of trauma,

diagnosis, treatment and paꢁent progress were

analyzed. Liver injuries were classiﬁed according to the

American Associaꢁon for the Surgery of Trauma liver

injury scale based on CT scan or laparotomy ﬁndings.

All the paꢁents were evaluated and resuscitated in the

III

IV

III

F

G

*

American Associaꢁon for the Surgery of Trauma liver injury scale.

GSI: gunshot injury. SWI: stab wound injury

Sastre I y cols. Fístula biliopleural postraumáꢂca. Rev Argent Cir 2021;113(3):314-325

321

■

FIGURE 1

Endoscopic retrograde colangiopancrea-

tography showing biliary leaks.

aꢄer the procedure who remained asymptomaꢁc

with favorable outcome; amylase level returned to

normal values within 4 days. The biliary stents were

removed 8 weeks aꢄer the ﬁstula resolved, without

complicaꢁons. Of the 5 cases that underwent ERCP,

■ TABLE 2

Treatment received

ERCP + OS + Percutaneous

Paꢁent PD ERCP + OS

Thoracotomy

Stent

drainage

A

B

C

D

E

+

2

paꢁents required ultrasound-guided percutaneous

drainage during hospitalizaꢁon due to right subphrenic

collecꢁons.

+

Two paꢁents of the enꢁre series required

thoracotomy due to persistent biliary leak and sepsis

despite the treatments indicated and underwent

decorꢁcaꢁon, washing of the pleural cavity and suture

of the laceraꢁon of diaphragm. One of these paꢁents

required open pleurostomy due to chronic empyema

associated with sepsis.

None of the paꢁents died and mean ꢁme to

resoluꢁon was 7 to 45 days, but 2 paꢁents required

prolonged anꢁbioꢁc treatment. Data are summarized

in Tables 2 and 3.

+

F

G

+

■

TABLE 3

Morbidity and mortality associated with BFP

Morbidity

Treatment

Mortality

Thoracotomy (n = 2)

Thoracostomy (n = 1)

Empyema + peel (n = 2)

0

Intraabdominal ﬂuid

collecꢁon (n = 2)

Percutaneous drainage

0

Discussion

Sepsis (n = 2)

Prolonged intravenous

MRSA

anꢁbioꢁcs

In our experience, PBF occurred as

a

Acinetobacter sp.

complicaꢁonofpenetraꢁngthoraco-abdominalinjuries.

They are considerably rare aꢄer trauma in general and

result from the combinaꢁon of hepaꢁc duct injury,

inadvertent or inappropriately treated diaphragmaꢁc

injury, and bile leakage into the pleural space or

bronchial system facilitated by the pressure gradient

between the abdomen and the pleural space. Anderson

found only 3 cases of thoracobiliary ﬁstula in a review

of 1767 cases of thoracoabdominal wounds from World

War I and the Korean conﬂict. Carroll et al. reported

only 5 cases from 254 paꢁents with traumaꢁc hepaꢁc

injury in Vietnam, and Trunkey et al. described only 1

case from 811 consecuꢁve paꢁents treated at a major

MRSA, Methicillin-resistant Staphylococcus aureus

was 7 cases in 614 paꢁents with shotgun injuries and

stab wound injuries (1.1%). Ivatury et al. reported

10

an incidence of 0-2% (Table 4). The complicaꢁons

associated with liver trauma, as biliary ﬁstulae,

hepaꢁc hematoma, intraperitoneal bile collecꢁon and

hemoperitoneum occur in 3–5% of paꢁents and are

considered predisposing factors for the development

13

of PBF . In addiꢁon, traumaꢁc diaphragmaꢁc injuries

4,9,10,13

may occasionally remain inadvertent

. Post-

traumaꢁc PBF are more common in young men and

1,2,10

aꢄer penetraꢁng wounds, as in our series . The

1

,4,7

trauma center . We have found 71 cases of traumaꢁc

spectrum of post-traumaꢁc PBF varies from small,

bilious pleural eﬀusions that resolve aꢄer PD as

PBF in the literature. In our case series, the incidence

3

22

Sastre I y cols. Fístula biliopleural postraumáꢂca. Rev Argent Cir 2021;113(3):314-325

■

TABLE 4

ﬁnding to conﬁrm the diagnosis. Nevertheless, and

although bilirubin was measured in all our paꢁents,

we believe this is not strictly necessary as most reports

have shown.

Internaꢁonal case series

Author

Year

Cases

1

Mechanism of trauma

Graham

Tyrman

Elliot

1897

1909

1916

1930

1947

1954

1961

1963

1967

1965

1971

1973

1974

1978

1980

1983

1994

1998

2002

2008

2009

2013

2015

Blunt

Penetraꢁng

Penetraꢁng/blunt

Penetraꢁng

Blunt

Most publicaꢁons have reported that PBF can

be managed with a surgical or conservaꢁve approach;

yet, we prefer the terms aggressive surgical approach

and less or minimally invasive surgical approach. The

ﬁrst publicaꢁons recommended an iniꢁal aggressive

surgical approach. In fact, in 1967 Ferguson and

1

2

1

4

2

1

5

1

4

1

3

1

3

1

22

1

5

1

Loe

Guy

1

2

Burford published the necessary steps for a successful

treatment of PBF: aggressive surgical treatment with

early thoracotomy, closure of the diaphragm with

nonabsorbable suture, decorꢁcaꢁon, lobectomy

in case of bronchobiliary ﬁstula and prophylacꢁc

decompression of the biliary tree. But in the last

decade of the 20th century, some reports supporꢁng

and endorsing less invasive treatment emerged.

Then, percutaneous and endoscopic drainage and

decompression of the biliary tree gained importance

as ﬁrst line treatment in paꢁents with PBF. Three

concepts are important in the management of PBF:

locaꢁon of the leak, adequate drainage of pleural ﬂuid

and subphrenic collecꢁons, and decompression of the

Sparkman

Anderson

Merendino

Ferguson

Mc Clelland

Williams

Carroll

N/D

Blunt

Penetraꢁng

N/D

Trunkey

Oparah

Oluwole

Franklin

Cropper

Ivatury

7

,9

biliary tree . The best imaging test for deﬁning biliary

duct trauma is cholangiography, either intraoperaꢁvely,

percutaneous

3

endoscopically (ERCP) or by

a

9

Coselli

transhepaꢁc approach . Singh et al. demonstrated

that magneꢁc resonance cholangiopancreatography

and hepatobiliary scinꢁgraphy have high sensiꢁvity to

idenꢁfy biliary leakages. Ultrasound and CT scan are

used to visualize the pleural space, monitor the hepaꢁc

injury and possible intra-abdominal collecꢁons, and

guide those that need to be drained. Pleural eﬀusions

should always be drained in case of PBF. But in case of

subphrenic collecꢁons, these should also be drained

to ensure resoluꢁon of FBP as the rate of failure

Rothberg

Sheik-Gafoor

Navsaria

Singh

Bustos ¹⁹

Burmeister

Ball

1

,4

of PD alone is 38% . Decompression of the biliary

tree, either by convenꢁonal surgery, percutaneously

or endoscopically, also plays an important role in

the treatment. The percutaneous and endoscopic

approach are part of the less invasive treatment, but

the endoscopic approach is the best opꢁon as it is

useful to idenꢁfy the leak and biliary anatomy including

third-order bile ducts and allows for therapeuꢁc

intervenꢁons such as sphincterotomy and implantaꢁon

of a biliary stent or a nasobiliary tube. Nasobiliary

intubaꢁon is not commonly used in the endoscopic

approach but has been described to avoid a second

Andrade-Ruiz

Penetraꢁng

Blunt

Krithiga²⁰

1

9-20

see references . N/D no data available

described by Avraham6 and in 2 paꢁents in our series,

to large, symptomaꢁc, infected, persistent ﬁstulae,

requiring more complex management. Bile leakage to

pleural space can occur at any ꢁme depending on the

grade of the injury and is more commonly observed in

grade III injuries, according to our series. They usually

occur within a week aꢄer the injury, as in our cases, but

several authors have described a later onset, ranging

1

3

endoscopy and for follow-up cholangiography . There

3

1

0

is no opꢁmal ꢁming for ERCP. Singh et al. performed

between 2 and 73 days . The diagnosis is made by the

macroscopic visualizaꢁon of bile through the PD. The

determinaꢁon of bilirubin in pleural ﬂuid is an objecꢁve

ERCP within 72-96 hours. In a series of 22 paꢁents (11

treated without surgery and 11 with urgent surgical

Sastre I y cols. Fístula biliopleural postraumáꢂca. Rev Argent Cir 2021;113(3):314-325

323

exploraꢁon), Burmeister et al.¹³reported that ERCP authors prefer early surgical approach via thoracotomy,

1

,4

was performed at a mean ꢁme of 13.2 days aꢄer describing a success rate of 97% . Thoracotomy is the

liver injury. In our case, ERCP was done within 3 and approach most commonly used, since it allows the

5

days aꢄer the diagnosis was made. Sphincterotomy combinaꢁon of pleural decorꢁcaꢁon, extraperitoneal

is jusꢁﬁed as a therapeuꢁc procedure, understanding drainage of the liver, ﬁstulectomy and suture of the

the physiology of the sphincter of Oddi. Geenen et al.¹⁶diaphragm . We have used this approach in 1 case as

observed that the normal pressure in the common bile iniꢁal treatment and in 2 cases to treat complicaꢁons

duct was 10 ± 2 mm Hg and the mean baseline pressure developed aꢄer the diagnosis. Laparotomy is indicated

in the sphincter of Oddi was 8 ± 3 mm Hg. The pressure in cases with major injuries of the extrahepaꢁc biliary

gradient between the common bile duct and the tree and for paꢁents with hemodynamic instability

duodenum before sphincterotomy was 10 ± 1 mm Hg. during conservaꢁve treatment of liver trauma. Fistula

Given this pressure gradient, in an intact ductal system closure with the greater omentum is a possible surgical

2,10

1

bile ﬂows along an open ﬁstula tract following the path method to consider .

of the least resistance. Aꢄer sphincterotomy, the mean

Morbidity and mortality vary depending on the

basal sphincter of Oddi pressure decreases to 1 ± 1 cause and associated injuries. The clinical suspicion,

mm Hg, favoring the ﬂow of bile into the duodenum imaging tests and early detecꢁon of biliary leak are

4

,16

rather than into the ﬁstula tract . We have performed the key to paꢁents’ outcome. There were no deaths in

sphincterotomy to all the paꢁents who underwent ERCP, our series, and 100% of cases were cured. When we

with favorable outcome. Complicaꢁons are uncommon compare our series with those reviewed, PBF resolved

andincludepancreaꢁꢁs,cholangiꢁs,bleeding,duodenal with either the less invasive or aggressive surgical

perforaꢁon and stent occlusion or migraꢁon; in fact, approach.

only one paꢁent had elevated serum amylase level, but

We propose an algorithm for the management

remained asymptomaꢁc. The use of a temporary stent ofPBF(Fig.2)suggesꢁngchestandabdominalultrasound

has demonstrated a signiﬁcant decrease in morbidity or CT scan according to availability and accessibility aꢄer

1

7

and mortality compared to surgical intervenꢁon . the PBF has been diagnosed. If a subphrenic collecꢁon

Stents are removed once the ﬁstula has resolved, is visualized, we indicate percutaneous drainage to

usually within 6 weeks, which corresponds to the reduce pressure and corrosion of the diaphragm

accepted patency period for small-caliber stents9. In generated by the presence of bile on the diaphragm.

this study, paꢁents who underwent stenꢁng resolved Drainage should be monitored for 72 hours, and in

the ﬁstula with conservaꢁve management, but stents case of persistent drainage, ERCP and sphincterotomy

were removed at 8 weeks. Several recent reports of with/or stent placement is indicated. If the condiꢁon

some case series have indicated a success rate of 97% is not resolved or the paꢁent deteriorates, surgery via

for the treatment of PBF combining ERCP and stent thoracotomy indicated.

placement, but we emphasize the small number of cases

1

0

14

in these series . As an example, Krige et al. reported

2

0 cases of post-traumaꢁc PBF successfully treated Conclusion

with ERCP and sphincterotomy with stent placement

in 18 paꢁents and only with sphincterotomy in 2

There is no consensus about the therapeuꢁc

paꢁents. Percutaneous embolizaꢁon of the peripheral management of these ﬁstulae. In current surgical

intrahepaꢁc bile duct close to the origin of the ﬁstula pracꢁce, the wide availability of intervenꢁonal

under ﬂuoroscopic guidance is another minimally endoscopy has improved the minimally invasive

invasive treatment that was described by Giménez et approach for the management of PBF. Our data

1

8

al. for a biliobronchial ﬁstula and by Burmesteir et demonstrate that ERCP is an accurate method for

1

3

al. for a PBF. This technique could be safe and feasible idenꢁfying post-traumaꢁc PBF and that endoscopic

but requires advanced intervenꢁonal skills and should treatment can be safe and eﬀecꢁve and improves

be considered only when convenꢁonal methods have paꢁent morbidity, mortality and outcome. Pleural

failed and the appropriate endoscopic or radiological drainage associated with endoscopic biliary drainage

experꢁse is available.

was the most used combinaꢁon in this paper. Surgery

Aggressive surgical treatment is only indicated should be limited to ﬁstulae not responding lo less

in complex PBF complicated with chronic pleural invasive treatments or to complicated ﬁstulae.

empyema, persistent ﬂuid drainage and/or sepsis. Some

3

24

Sastre I y cols. Fístula biliopleural postraumáꢂca. Rev Argent Cir 2021;113(3):314-325

■

FIGURA 2

Proposed management algorithm

Sastre I y cols. Fístula biliopleural postraumáꢂca. Rev Argent Cir 2021;113(3):314-325

325

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